Manon Bloemen

In Hoofdstuk 1 is de inleiding beschreven van dit proefschrift. Spina bifida (SB) is de meest frequente aangeboren aandoening van het ruggenmerg. De malformatie van het ruggenmerg en vaak ook de hersenen kunnen resulteren in zowel motorische als sensorische stoornissen, incontinentie en cognitieve beperkingen. Afhankelijk van het type SB en de hoogte van de laesie zullen kinderen en jongeren problemen ervaren met lopen. De manier van voortbewegen wordt geclassificeerd door middel van de Hoffer classificatie, aangepast door Schoenmakers et al en varieert van “zelfstandig buitenhuis lopen zonder hulpmiddelen” (Hoffer 1) tot “volledig rolstoel gebonden” (Hoffer 5). Een groot gedeelte van kinderen en adolescenten met SB zal een handbewogen rolstoel gebruiken voor bijvoorbeeld dagelijkse activiteiten maar ook voor het overbruggen van lange afstanden of tijdens sportparticipatie. In dit proefschrift is “rolstoel-rijdend” gedefinieerd als het gebruik van een rolstoel voor dagelijkse activiteiten maar ook voor alleen lange afstanden of tijdens sport.

Vanwege vooruitgang in de medische zorg groeien de meeste kinderen met SB op tot volwassenen. Dit betekent dat we ons niet alleen moeten focussen op pathologische aspecten, maar ook op secundaire consequenties van de aangeboren aandoening op latere leeftijd die wellicht voorkomen kunnen worden. In het algemeen hebben volwassenen met SB een verlaagde fysieke fitheid, ongunstig fysiek gedrag, een hogere prevalentie van obesitas en een lager gezondheids-gerelateerde kwaliteit van leven vergeleken met gezonde volwassenen. Daarnaast hebben volwassenen met SB die rolstoel gebonden zijn een lagere fysieke fitheid en vertonen zij ongunstiger fysiek gedrag dan volwassenen met SB die lopen.

Testen van fysieke fitheid
Alhoewel het testen en verbeteren van fysieke fitheid van kinderen en jongeren met lichamelijke beperkingen zoals SB belangrijke doelen zijn binnen de kinderrevalidatie, zijn er geen valide en betrouwbare testen beschikbaar voor clinici om fysieke fitheid te meten bij rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB. Fysieke fitheid bestaat uit gezondheids-gerelateerde fitheid en vaardigheids-gerelateerde fitheid. Een belangrijke component van gezondheids-gerelateerde fitheid is het cardiorespiratoire uithoudingsvermogen, met piek zuurstofopname (VO2piek) als de gouden standaard. Vaardigheids-gerelateerde fitheid bestaat uit power, snelheid, behendigheid, coördinatie, balans en reactie tijd en is gereflecteerd in activiteiten zoals buitenspelen en rolstoelsporten.

In rolstoel-rijdende volwassenen worden vaak arm-fiets protocollen gebruikt om VO2piek te meten. Deze protocollen missen echter specificiteit vergeleken met rolstoel propulsie en daarom wordt de validiteit van deze arm-fiets protocollen bediscussieerd. Wellicht is rolstoel propulsie een geschiktere manier om VO2piek te meten bij rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB. In Hoofdstuk 2 is gerapporteerd welke test (arm-fietsen of rolstoel propulsie) het beste gebruikt kan worden om VO2piek te meten bij rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB. De resultaten lieten significant hogere hartslagen en hogere VO2piek zien bij de oplopende rolstoel propulsie test (Graded Wheelchair Propulsion Test – GWPT) vergeleken met de oplopende arm-fiets test (Graded Arm-cranking Exercise Test – GAET). Daarbij was de betrouwbaarheid van de GWPT goed. Gebaseerd op deze bevindingen, adviseren wij om bij rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB VO2piek te meten door middel van rolstoel propulsie in plaats van arm-fietsen.

Nadat we bepaald hebben wat de beste laboratorium test is om VO2piek te meten, is in hoofdstuk 3 de validiteit en betrouwbaarheid bepaald van de Shuttle Rij Test (Shuttle Ride Test – SRiT) bij rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB. Dit is een veldtest waarbij gebruik wordt gemaakt van rolstoel propulsie om het cardiorespiratoire uithoudingsvermogen te meten. De resultaten lieten zien dat de SRiT valide en betrouwbaar is. De klinische uitkomstmaat “aantal volbrachte trappen” representeert aerobe fitheid en hangt samen met zowel anaerobe fitheid als behendigheid. Wanneer clinici een indruk willen krijgen van de VO2piek, dan moet er een mobiel gas analyse systeem gebruik worden tijdens de test, aangezien het niet mogelijk was om VO2piek goed te voorspellen aan de hand van de uitkomstmaat “trap”. De individuele predictie intervallen waren te groot en hadden dus een te grote foutmarge bij het voorspellen van VO2piek.

In Hoofdstuk 4 zijn de klinimetrische eigenschappen beschreven van vier vaardigheids-gerelateerde fitheidstesten: de Muscle Power Sprint Test (MPST), de 10x5 Meter Sprint Test (10x5MST), de slalom test en de Een Afzet Test (One Stroke Push Test – NSPT). De MPST, aangepast naar 4 sprints, is valide en matig betrouwbaar voor het meten van anaerobe fitheid. De 10x5MST en slalom test zijn beiden valide en betrouwbaar om behendigheid te meten. De resultaten voor de NSPT lieten zien dat deze test nog niet valide en betrouwbaar bevonden is bij rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB.

Fysiek gedrag
Fysiek gedrag bestaat uit sedentaire activiteiten en fysieke activiteiten en vindt plaats in een bepaalde context met een bepaalde motivatie. Sedentaire activiteit wordt gedefinieerd als “zitten of liggen gedurende de tijd dat men wakker is met een energie verbruik van minder dan 1.5 metabole equivalent (Metabolic Equivalent Task)”. Fysieke activiteit wordt gedefinieerd als “elke beweging van het lichaam die resulteert in energie verbruik”. Er is geen overzicht in de literatuur die het fysieke gedrag laat zien van rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB. Tevens zijn er geen gegevens te vinden over relaties tussen fysiek gedrag en VO2piek, leeftijd, geslacht en manier van voortbewegen bij rolstoel-rijdende kinderen met SB. Informatie over het fysieke gedrag van rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB en over eventuele relaties tussen het fysieke gedrag en bepaalde variabelen zal ons helpen om interventies te ontwikkelen specifiek voor deze doelgroep.

In hoofdstuk 5 hebben we laten zien dat fysiek gedrag (uitgedrukt in type activiteit en intensiteit) van rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB ongunstig is vergeleken met normaal ontwikkelende kinderen, waarbij het fysiek gedrag op weekenddagen nog slechter was dan op schooldagen. De kinderen en jongeren waren minder sedentair en meer fysiek actief gedurende een schooldag ten opzichte van een weekenddag. Daarnaast lieten ze hogere intensiteiten van fysieke activiteit zien gedurende de schooldag ten opzichte van de weekenddag. Slechts 19% van alle deelnemers voldeden aan de Fysieke Activiteiten Richtlijn (>60 minuten matig tot zware intensiteit waarvan 30 minuten zware intensiteit, volgens de American College of Sports Medicine) gedurende een schooldag en slechts 8% gedurende een weekenddag. De intensiteiten van de verschillende activiteiten varieerden enorm tussen de kinderen en jongeren, wat het belang weergeeft van individueel onderzoek en behandeling bij hulpvragen gericht op fysiek gedrag.

De relaties tussen fysiek gedrag en leeftijd, geslacht, VO2piek en Hoffer classificatie zijn geanalyseerd in hoofdstuk 6. De resultaten demonstreerden dat fysiek gedrag gerelateerd was aan leeftijd en Hoffer classificatie bij rolstoel-rijdende kinderen met SB, waarbij een oudere leeftijd en niet kunnen lopen het fysieke gedrag negatief beïnvloedden. Geslacht en VO2piek waren niet gerelateerd aan fysiek gedrag bij rolstoel-rijdende kinderen met SB. Een groot gedeelte van de variantie bleef onverklaard (61%-86%) hetgeen impliceert dat er andere belangrijke persoonlijke en omgevingsfactoren zijn die geëxploreerd moeten worden wanneer we kijken naar fysiek gedrag.

In hoofdstuk 7 en 8 zijn een grote variatie aan persoonlijke en omgevingsfactoren gepresenteerd op alle niveaus van het PAD (Fysieke Activiteit voor mensen met een Beperking / Physical Activity for persons with a Disability – PAD) model die ofwel positief ofwel negatief samen hangen met fysiek gedrag bij zowel kinderen en jongeren met SB als bij kinderen en jongeren met lichamelijke beperkingen. Verzorging in verband met incontinentie, medische ingrepen en de verminderde intentie om fysiek actief te zijn leken negatieve persoonlijke factoren specifiek voor kinderen en jongeren met SB. In het algemeen waren het competent zijn in vaardigheden, een voldoende fitheidsniveau en zelfvertrouwen belangrijke persoonlijke factoren voor kinderen en jongeren met SB of andere lichamelijke beperkingen. Omgevingsfactoren die geassocieerd werden met fysieke activiteit waren het contact met en de ondersteuning van andere mensen, het gebruik van hulpmiddelen voor verzorging en mobiliteit, adequate informatievoorziening met betrekking tot mogelijkheden voor aangepast sporten en de aanwezigheid en toegankelijkheid van speeltuinen en sportfaciliteiten.

In hoofdstuk 9 is tenslotte de bestaande evidentie uit wetenschappelijke literatuur geëvalueerd en geanalyseerd met betrekking tot interventies en het verbeteren van de fysieke activiteit bij kinderen en jongeren met een lichamelijke beperking. Dit overzicht zal ons inzicht geven welke aspecten van interventies die al gebruikt worden effectief zijn en welke niet. Resultaten lieten zien dat er niveau-I bewijs is voor geen effect van training op het verbeteren van fysieke activiteit in kinderen en jongeren met een cerebrale parese. Daarnaast is er conflicterend bewijs voor het effect van interventies met een gedragsmatige component op de fysieke activiteit op de korte termijn en niveau-II bewijs voor geen effect van interventies met een gedragsmatige component op de fysieke activiteit op de lange termijn bij kinderen met een cerebrale parese. Er is meer innovatief onderzoek nodig om interventies met betrekking tot het verbeteren van fysiek gedrag te ontwikkelen voor kinderen met een lichamelijke beperking.

Conclusies
In Hoofdstuk 10 zijn de theoretische en klinische implicaties, de methodologische overwegingen, de richtingen voor toekomstig onderzoek en de conclusies gepresenteerd. Geconcludeerd kan worden dat er verschillende valide en betrouwbare veldtesten ontwikkeld zijn om fysieke fitheid te meten bij rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB, welke gemakkelijke gebruikt kunnen worden door clinici. Rolstoel-rijdende kinderen en jongeren met SB laten ongunstig fysiek gedrag zien ten opzichte van normaal ontwikkelende leeftijdgenoten. Daarnaast beïnvloeden een oudere leeftijd en rolstoel gebondenheid fysiek gedrag negatief in deze kinderen en jongeren. Er is een grote variëteit aan persoonlijke en omgevingsfactoren gerelateerd aan fysieke activiteit in kinderen en jongeren met SB en andere lichamelijke beperkingen. Er is tot op heden helaas nog geen wetenschappelijk bewezen effectieve interventie beschikbaar om fysiek gedrag positief te beïnvloeden. Individueel aangepaste interventies, waarbij de facilitators ingezet worden om de barrieres te beslechten, lijken een startpunt wanneer het doel is om fysieke gedrag te verbeteren.